1 Divizia de Științe Nursing, Departamentul de Științe Medicale și ale Sănătății, Facultatea de Științe ale Sănătății, Universitatea Linköping, 581 85 Linköping, Suedia

2 Divizia de Microbiologie Medicală, Departamentul de Medicină Clinică și Experimentală, Facultatea de Științe ale Sănătății, Universitatea Linköping, 581 85 Linköping, Suedia

3 Divizia de Pediatrie, Departamentul de Medicină Clinică și Experimentală, Facultatea de Științe ale Sănătății, Universitatea Linköping, 581 85 Linköping, Suedia

Abstract

1. Introducere

Boala celiacă (CD) este o intoleranță persistentă la gluten care provoacă leziuni ale mucoasei intestinului subțire la persoanele susceptibile genetic. Este una dintre cele mai frecvente boli cronice legate de alimentație și apare adesea în timpul copilăriei. Factorii genetici și de mediu interacționează în patogeneză, iar în prezent singurul tratament este aderarea pe tot parcursul vieții la o dietă strictă fără gluten [1].

Când o boală începe în timpul copilăriei, dezvoltarea, creșterea, conceptul de sine, identitatea și sănătatea mintală a copilului pot fi afectate. Copiii bolnavi cronici sunt mai predispuși la tulpini fizice, psihologice și sociale decât copiii sănătoși, care pot afecta calitatea vieții legate de sănătatea copilului (HRQoL) într-un mod negativ [2]. Problemele sunt adesea mai pronunțate în timpul vârstei școlare, când este pertinent ca copilul să nu se abată de la ceilalți copii [3, 4]. Dieta fără gluten poate provoca probleme copilului și familiei sale. Copilului îi poate fi greu să accepte și să respecte dieta strictă. Alienarea, rușinea, teama de a mânca ceva care conține gluten și sentimentul de a fi o neplăcere sunt câțiva dintre factorii legați de CD [5]. O incidență ridicată a problemelor psihologice, de exemplu, anxietatea și depresia, a fost raportată la copiii cu CD care respectă o dietă strictă fără gluten [6]. Rudele pacienților cu CD se îngrijorează adesea despre modul în care persoana cu CD își va gestiona viața de zi cu zi și viața socială [7]. Părinții copiilor cu boli cronice descriu adesea o mare nevoie de sprijin profesional, educație și îndrumare în întrebările referitoare la boala copilului [8].

Au existat mai multe studii privind HRQoL la adulți cu CD [5, 7, 9-12], dar doar câteva studii cuprind copii [13-15]. În acest studiu, am examinat modul în care copiii și adolescenții cu CD și-au apreciat HRQoL actual și, de asemenea, dacă vârsta, sexul și manifestarea bolii la debut au afectat evaluarea ulterioară a copiilor HRQoL a copiilor. Mai mult, există studii care arată discrepanțe între rapoartele părinților și ale copiilor cu privire la HRQoL [16, 17]; prin urmare, am comparat și evaluarea de către părinți a HRQoL a copilului lor cu evaluarea corespunzătoare făcută de copilul lor.

2. Pacienți și metode

2.1. Pacienți

Studiul cuprinde copiii cu CD tratați și părinții lor, care au vizitat clinicile de pediatrie din sud-estul Suediei, adică Linköping, Norrköping, Motala și Västervik, pentru urmărirea lor anuală în 2006-2007. Un total de 160 de familii, cu copii cu vârsta cuprinsă între 8 și 18 ani, au fost rugați să participe și toți au fost de acord. Copiilor li s-a administrat versiunea de chestionar a copiilor și părinților li s-a cerut să completeze versiunea proxy. Chestionarele au fost completate și predate la momentul vizitei la clinică. Copiii cu CD și diabet, cu o slabă înțelegere a limbii suedeze sau cu dificultăți cognitive nu au fost incluși în studiu. În nouă dintre familiile participante, erau doi frați cu CD.

2.2. Măsuri

Studiul este un studiu transversal cu selecție consecutivă. Starea de sănătate subiectivă a copiilor din ultimele patru săptămâni a fost evaluată utilizând versiunea suedeză a măsurii generice cronice DISABKIDS (DCGM-12, versiune scurtă) [18], un chestionar în care copilul își estimează calitatea vieții pe baza a trei domenii.: sănătate mintală, sănătate socială și sănătate fizică. Chestionarul este conceput pentru a se adresa copiilor bolnavi cronic între 8 și 18 ani. Există, de asemenea, o versiune proxy a chestionarului, în care părinții estimează calitatea vieții copilului lor. Chestionarul DISABKIDS este un test bine validat,

(versiunea copil) și .86 (versiunea proxy) [18] și este tradusă în mai multe limbi, inclusiv suedeză [19]. Chestionarul este disponibil atât în ​​versiunea lungă, cât și în cea scurtă, iar versiunea scurtă a fost utilizată pentru acest studiu.

Domeniul sănătății mintale conține patru întrebări despre independență, inclusiv autonomia și capacitatea de a trăi fără restricții datorate bolii și emoții, inclusiv anxietate, furie și griji. Domeniul sănătății sociale conține două întrebări referitoare la comunitatea socială, inclusiv acceptarea și relațiile bune cu ceilalți și două întrebări referitoare la excluziunea socială, inclusiv rușinea și sentimentul de excludere. Două întrebări din domeniul sănătății fizice privesc limitările funcționale și starea de sănătate fizică subiectivă. În acest domeniu, există și întrebări referitoare la tratamentul medical, care nu au nicio relevanță pentru acest studiu. O scară Likert gradată cu 5 punctează fiecare întrebare, unde punctajul ridicat reprezintă un HRQoL ridicat. La analiză, fiecare întrebare a fost recodificată de la 1-5 puncte la 0-100 puncte, conform manualului de utilizare pentru DISABKIDS.

2.3. Manifestarea bolii la debut

Gravitatea bolii la debut a fost evaluată retrospectiv de către un gastroenterolog pediatric experimentat. Clasificarea a fost făcută în conformitate cu Fasano și Catassi [1], descriind trei grupuri de prezentări clinice. Forma clasică (tipică) înseamnă că copilul a prezentat simptomele și semnele celiace tipice la debut, adică diaree, eșecul de a prospera, pierderea în greutate, oboseală mare, abdomen mărit, infecții recurente și niveluri scăzute de albumină serică. Forma atipică înseamnă un debut mai puțin pronunțat, adesea fără simptome gastro-intestinale tipice. Asimptomatic înseamnă că copilul nu avea simptome evidente și ancheta a fost determinată atunci când o rudă apropiată a primit diagnosticul de CD. Estimările privind sănătatea au fost punctate după cum urmează: „Formă clasică” = 1 punct, „Formă atipică” = 2 puncte și „Formă asimptomatică” = 3 puncte.

3. Etică și statistică

S-a primit consimțământul informat de la toți părinții participanți, iar studiul a fost aprobat de Comitetul de etică al cercetării de la Facultatea de Științe ale Sănătății, Universitatea Linköping, Linköping, Suedia.

Deoarece datele nu au fost distribuite în mod normal, au fost utilizate teste nonparametrice. Pentru analiza datelor cantitative (de exemplu, bărbat/femeie), Mann-Whitney

-a fost utilizat testul, iar testul Wilcoxon a fost utilizat pentru comparații între grupuri asociate (de exemplu, copil/părinți). La compararea a trei sau mai multe grupuri, s-a folosit testul Kruskal-Wallis. Relația dintre variabile a fost analizată folosind analiza corelației Spearman. Toate analizele au fost efectuate folosind GraphPad Prism (versiunea 5.0d pentru Mac OS X, software GraphPad, San Diego, CA) și

valori egale sau mai mici de 0,05 au fost considerate semnificative. Dacă nu este indicat altceva, toate valorile sunt prezentate ca mediană (percentila 25 - percentila 75).

4. Rezultate

Studiul cuprinde 160 de copii cu boală celiacă confirmată, 55 de bărbați și 105 femei. Vârsta mediană la includere, adică atunci când chestionarul a fost completat, a fost de 13 ani (interval 8-18 ani), iar timpul median de la diagnosticarea CD a fost de 10 ani (interval 1-17 ani). Copiii au fost diagnosticați între anii 1989 și 2006. Un procent ridicat din cazurile incluse (43%) au fost diagnosticați între 1992 și 1996. Copiii au fost împărțiți în trei grupe de vârstă: 8-11 ani (

) și 16-18 ani (). Rata de răspuns finală a fost de 97,5% (

, 54 bărbați, 102 femei) în rândul copiilor și 95% () în rândul părinților. Un chestionar pentru copii a fost distrus și trei părinți vizitau clinica fără copiii lor, de unde pierderea în rândul copiilor (). Opt adolescenți au vizitat clinica fără părinții lor, explicând pierderea în rândul părinților (). Prin urmare, rezultatele din comparații între copii și părinți sunt prezentate din 149 de perechi copil/părinți. Distribuția în funcție de vârstă și sex, precum și rata de răspuns, sunt prezentate în Tabelul 1.

4.1. Scorul total

Valoarea mediană a scorului total al copiilor a fost de 92 de puncte (85,5–96). Valorile mediane din domeniile specifice separate au fost sănătatea mintală 85 puncte (75-95), sănătatea socială 95 puncte (85-100) și sănătatea fizică 100 puncte (90-100).

4.2. Sex și vârstă

Sexul și vârsta nu s-au corelat cu scorul HRQoL al copiilor (

și, resp.). Singura diferență a fost observată în grupa de vârstă 8-11 ani, în care băieții () au obținut scoruri mai mici decât fetele () în domeniul sănătății fizice, cu scoruri de 95 (90-100) și 100 (100-100), respectiv ().

4.3. Ani de la diagnostic

Anii de la diagnostic au fost slabi (

) corelat cu calitatea vieții autoevaluate a copiilor. Cei care au primit diagnosticul în urmă cu nouă sau mai mulți ani și-au apreciat HRQoL mai mare decât cei care au primit-o mai recent (1-8 ani), cu scoruri de 92 (58-96) și 90 (36-94), respectiv (). Acest lucru a fost valabil și în domeniul sănătății mintale în care grupurile au obținut media cu 90 (55-95) și respectiv 85 (35-90) ().

4.4. Vârsta la diagnostic

Vârsta la diagnostic a fost corelată negativ cu scorul HRQoL (). Copiii care au primit diagnosticul înainte de vârsta de cinci ani (

) a obținut un scor mai mare decât la cei cu vârsta de cinci ani sau mai mult () la diagnostic, cu scoruri de 92 (88-96) și respectiv 90 (82-94) () (Figura 1).

calitatea

La evaluarea calității vieții legate de sănătate (HRQoL), utilizând testul DISABKIDS, copiii care au primit diagnosticul de boală celiacă înainte de vârsta de cinci ani (

) (5-14, casete umplute). Graficul cutiei arată mediana și percentilele 25 și 75. Barele de eroare reprezintă percentilele 10 și 90. **

În domeniul sănătății mintale, copiii diagnosticați înainte sau după vârsta de cinci ani au obținut media cu 90 (55-95) și respectiv 85 (35-95), respectiv () și în domeniul mediană de sănătate socială 95 (90- 100) și 90 (85-100), respectiv () (Figura 1).

4.5. Manifestarea bolii la debut

Copiii care au prezentat forma clasică de CD () și-au apreciat HRQoL-ul actual ca fiind mai mare decât cei care au prezentat forma atipică (

) sau cei care erau asimptomatici () cu scoruri de 92 (88,5-97,5), 90 (84-94) și 88 (80,5-94,5), respectiv, cu o diferență semnificativă între grupul clasic și grupul atipic (). Vârsta mediană în cele trei grupuri a fost de 1, 7 și respectiv 7,5 ani. Sa constatat că starea bolii la debut a fost corelată cu scorul total al copiilor ().

4.6. Părinți/copii

Scorul total mediu al părinților pentru HRQoL al copiilor lor a fost de 86 (80-92), în timp ce scorul total mediu al copiilor a fost de 92 (84-96), iar această diferență a fost semnificativă (), deși valorile au fost bine corelate (,) . Estimările părinților au fost mai mici și în domeniile specifice: în sănătatea mintală scorul mediu al părinților și al copiilor a fost 80 (75-90) și 85 (75-95) (); în sănătate socială 90 (80-95) și 95 (85-100) (); și în domeniul sănătății fizice 100 (20-100) și respectiv 100 (50-100) (), (Figura 2).


Părinții (P, cutii umplute) au apreciat calitatea vieții legate de sănătatea copiilor lor (HRQoL) la fel de mică decât au făcut copiii înșiși (C, cutii deschise), atât în ​​scorul total, cât și în cele trei domenii mentale, sociale și fizice. sănătate. Graficul de casetă arată mediana și percentila 25 și 75 din 149 de perechi copil/părinți. Barele de eroare reprezintă percentilele 10 și 90. ***

Vârsta și sexul copiilor nu s-au corelat cu evaluarea de către părinți a HRQoL a copiilor și nici manifestarea bolii la debut. Cu toate acestea, au existat diferențe semnificative în estimarea HRQoL dacă copilul a fost diagnosticat înainte sau după vârsta de cinci ani (mediană 86, 82-94 și mediană 84, 78-90, respectiv) (). A existat, de asemenea, o corelație slabă, dar semnificativă, între estimarea părinților și durata bolii pentru copil (

5. Discuție

În acest studiu, am evaluat calitatea vieții subiective legate de sănătate la copii și adolescenți cu CD tratată și evaluarea corespunzătoare făcută de părinții lor. Am constatat că copiii și-au apreciat calitatea vieții ca fiind foarte ridicată, dar părinții au estimat HRQoL a copiilor ca fiind mai mică decât copiii lor.

Măsurătorile HRQoL bazate pe situații de viață sunt dificil de realizat, deoarece trebuie luate în considerare atât circumstanțele subiective, cât și cele obiective. S-a raportat că respectarea de către copii a unei diete fără gluten a fost corelată cu cunoștințele și înțelegerea părinților a bolii. La rândul său, acest lucru a fost puternic corelat cu statutul social al familiilor [21]. În studiul de față, nu au fost evidențiați nici factorii socioeconomici ai familiei, nici ocupația părinților, educația sau mediul de viață. Cu toate acestea, pentru a elucida semnificația diferiților factori asupra calității vieții, am raportat HRQoL-ul copiilor la vârstă, sex, ani de la diagnostic, vârsta la diagnostic și severitatea bolii la debut. Rezultatele arată că sexul nu a avut niciun impact asupra HRQoL, nici vârsta nu a avut ca factor unic.

Copiii care au fost diagnosticați înainte de vârsta de cinci ani au obținut un scor mai bun decât cei care aveau cinci ani sau mai mult la diagnostic. Mai mult, am observat că copiii care au avut boala lor de mult timp și-au experimentat calitatea vieții actuale ca fiind mai mare. Aceste rezultate sunt în concordanță cu raportul din Högberg și colab. [22], unde copiii care au fost diagnosticați înainte de vârsta de patru ani și-au acceptat boala și dieta fără gluten mai bine decât cei care au fost diagnosticați ulterior. Copiii mici probabil nu au fost obișnuiți cu gustul alimentelor care conțin gluten, ceea ce poate duce la o mai bună respectare a dietei fără gluten. Există studii care arată că poate fi dificil să se adapteze la o boală cronică în timpul adolescenței, perioada vieții în care nevoile de a fi ca celelalte sunt probabil cele mai mari [3, 23, 24].

Un factor suplimentar care influențează HRQoL pentru copii a fost manifestarea bolii la debut. Clasificarea în trei grupuri a fost făcută retrospectiv de către un gastroenterolog pediatric cu experiență, crescând astfel fiabilitatea evaluării. Copiii care au prezentat forma clasică a bolii și-au apreciat HRQoL ca fiind cel mai mare. Majoritatea copiilor din acest studiu care au fost diagnosticați înainte de vârsta de patru ani au prezentat simptomele tipice ale CD, de exemplu, diaree, eșecul de a prospera, pierderea în greutate și abdomenul mărit. În prezent, vârsta mediană la diagnostic a crescut, iar copiii primesc diagnosticul mai des la o vârstă mai înaintată și prezintă simptome mai difuze [25]. Ar trebui efectuate studii suplimentare pe ultimul grup de pacienți, utilizând același instrument, pentru a releva importanța vârstei la diagnostic și a severității bolii ca predictori ai HRQoL mai târziu în viață.

Unii copii din acest studiu au avut scoruri extrem de mici în HRQoL (Figura 2). Nu putem explica dacă acest lucru se datorează bolii celiace sau altor factori care nu au fost evaluați în acest studiu. Totuși, astfel de valori scăzute ar trebui să alerteze profesioniștii din domeniul sănătății să evalueze nevoia de sprijin psihologic și social.

Evaluarea părintelui a fost, de asemenea, afectată de vârsta copilului în momentul diagnosticului. Cu cât copilul era mai mic la debut, cu atât mai bună era evaluarea de către părinte a HRQoL-ului său actual. Acest lucru se poate datora faptului că și cei mai mici copii au prezentat cele mai severe simptome ale bolii și, prin urmare, au fost cei care au beneficiat cel mai evident de dieta fără gluten. Mai mult, părinții copiilor care au avut diagnosticul pentru o lungă perioadă de timp au avut tendința de a aprecia calitatea vieții copilului lor, reflectând posibil faptul că familiile se obișnuiau cu regimurile de dietă și toate dificultățile care ar putea ieși din acesta.

O limitare importantă a prezentului studiu a fost lipsa unui grup de control al indivizilor sănătoși. Cu toate acestea, instrumentul utilizat în studiu a fost dezvoltat pentru a se adresa copiilor cu boli cronice, ceea ce face dificilă utilizarea unui grup de control sănătos. Mai mult, în timp ce grupul nostru de studiu a avut HRQoL mai mare decât grupurile cu alte boli cronice, alte studii au raportat că copiii cu CD au avut în general valori ridicate în măsurătorile HRQoL și că valorile au fost similare cu grupurile de control [13, 14]. Dimpotrivă, atunci când se evaluează simptomele psihologice la copiii cu CD tratați și controalele, Mazzone și colab. [6] au găsit semne de mai multă depresie și anxietate în grupul cu CD, indicând o influență a regimului alimentar strict asupra bunăstării psihologice a copilului, lucru de care profesioniștii din domeniul sănătății ar trebui să fie conștienți.

Motivul utilizării instrumentelor HRQoL în îngrijirea sănătății este acela de a obține o imagine combinată a sănătății mentale, sociale și fizice a copilului. Acest lucru ar putea ajuta profesioniștii din domeniul sănătății să obțină o imagine mai clară a modului în care copiii și rudele lor experimentează boli cronice. În studiul de față, a fost important ca atât copilul celiac, cât și părinții să facă o estimare a HRQoL actual a copilului, pentru a ne îmbunătăți cunoștințele despre condițiile de viață pentru familiile celiace.

În concluzie, copiii care au fost diagnosticați înainte de vârsta de cinci ani și care au prezentat forma clasică de CD au obținut o calitate a vieții legată de sănătate mai mare. Copiii care au avut boala de mai mult timp au obținut, de asemenea, un scor mai mare. Copiii celiaci din acest studiu au obținut rezultate mai mari decât alte grupuri de diagnostic evaluate cu același instrument. În special, părinții au obținut un scor semnificativ mai mic decât copiii atunci când li s-a cerut să evalueze HRQoL-ul copilului lor. Dezacordul dintre evaluările de sine și cele de tip proxy evidențiază importanța lăsării copiilor înșiși să fie auziți despre calitatea lor de viață percepută.

Abrevieri

CD:Boala celiaca
HRQoL:Calitatea vieții legată de sănătate.

Mulțumiri

Autorii își exprimă recunoștința față de copii și părinții lor pentru participarea la acest studiu și personalul de la clinicile de pediatrie din Linköping, Norrköping, Motala și Västervik pentru administrarea chestionarelor. Această lucrare a fost susținută financiar de Consiliul Suedez de Cercetare (VR: Medicină), Consiliul Cercetării în Sănătate din sud-estul Suediei (FORSS) și Societatea suedeză pentru celiaci.

Referințe