Tusea cronică este una dintre cele mai frecvente cauze de prezentare la clinicile respiratorii. În majoritatea cazurilor poate fi identificată o cauză tratabilă, 1-3, deși până la 20% cauza rămâne neclară după investigații ample. Raportăm aici un caz în care tusea cronică a fost asociată cu boala celiacă.

bronhoalveolită

RAPORT DE CAZ

Un profesor pensionar în vârstă de 68 de ani a fost trimis în iunie 1999 de medicul generalist cu un istoric de 1 an de tuse uscată, fără dispnee sau respirație șuierătoare. Esofagita diagnosticată prin endoscopie secundară refluxului esofagian a fost confirmată în 1995 prin manometrie 24 de ore și monitorizarea pH-ului. Simptomele sale de reflux au fost parțial controlate de un tratament regulat cu blocante H2. Avea congestie nazală și mâncărime care sugerează rinita, nu fumase niciodată și nu păstra animale de companie. Examenul clinic și radiografia toracică au fost normale. Testele inițiale ale funcției pulmonare au fost în limite normale; volumul expirator forțat într-o secundă (FEV1) 3,67 l (104% din prezis), raport FEV1/FVC 71%, răspuns bronhodilatator 15 minute după 200 μg de salbutamol inhalat 7,9%, capacitate pulmonară totală 7,33 l (94% din previzionat) și coeficientul de transfer al monoxidului de carbon corectat 3,86 (99% din estimarea). Testele de înțepare a pielii au fost negative, IgE total seric a fost crescut marginal la 208,7 KU/l (normal 0-122), iar capacitatea de reacție a metacolinei a fost normală (PC20FEV1> 64 mg/ml). Numărul diferențial de celule dintr-o probă de spută indusă a fost normal, cu un număr de eozinofile de spută de 0,2% (interval normal 0-1%).

S-a crezut că tusea sa se datorează refluxului său gastro-esofagian și rinitei, așa că a început tratamentul cu steroizi nazali topici și blocantul H2 a fost schimbat într-un inhibitor al pompei de protoni. La revizuire, 4 luni mai târziu, rinita și simptomele de reflux s-au rezolvat, dar tusea lui a fost mai gravă (46 mm pe o scală analogică vizuală de 100 mm (VAS) variind de la „fără simptome” la „cele mai grave simptome vreodată”). Concentrația de capsaicină care cauzează cinci tuse (C5) a fost de 32 μM. A fost efectuat un examen bronhoscopic care a arătat căi respiratorii normale macroscopic. Numărul diferențial de celule pe un eșantion de 180 ml de lichid de spălare bronhoalveolară (BAL) din lobul mediu drept a relevat un număr mare de limfocite de 30,6% cu infiltrare limfocitară (tabelul 1). Celulele fluide BAL au fost analizate prin citometrie în flux folosind anticorpi monoclonali conjugați direct și indirect, iar proporția de limfocite T (CD3 +) care erau CD4/CD8 + sunt prezentate în tabelul 1.

Severitatea tusei, sensibilitatea, lichidul BAL și probele de biopsie bronșică înainte și 6 luni după o dietă fără gluten

Descoperirea inflamației limfocitare a căilor respiratorii ne-a determinat să efectuăm o scanare tomografică computerizată de înaltă rezoluție a toracelui, care a fost normală. Un ecran autoanticorp a arătat autoanticorp pozitiv cu reticulină cu un titru de 1: 256, autoanticorpii endomiziali și gliadinici IgA au fost pozitivi cu IgA serică crescută de 2,08 g/l (normal 0,8-1,4), iar alți autoanticorpi au fost negativi.

La alte întrebări directe, pacientul a făcut aluzie la dezvoltarea balonului abdominal intermitent și a scaunelor ofensatoare în anul precedent. Endoscopia gastrointestinală superioară a arătat esofagită ușoară, un duoden atrofic și duodenită moderată. O biopsie duodenală a evidențiat atrofie parțială viloasă și un număr crescut de limfocite intraepiteliale în concordanță cu un diagnostic de boală celiacă.

După introducerea unei diete fără gluten, tusea și simptomele abdominale s-au îmbunătățit în câteva săptămâni. După 6 luni de dietă fără gluten, sensibilitatea și severitatea tusei sale s-au îmbunătățit la o valoare C5 de 250 μM și un scor VAS de 5 mm. Anticorpul său anti-endomizial a fost negativ. Bronhoscopia repetată a demonstrat o reducere de cinci ori a numărului total de celule recuperate în lichidul BAL și o reducere de cinci ori a procentului de limfocite fără modificări ale raportului CD4/CD8 al celulelor CD3 pozitive și o scădere a numărului de limfocite în probe de biopsie bronșică (tabelul 1).

DISCUŢIE

Acest pacient a avut o tuse cronică, un reflex de tuse crescut și dovezi bronhoscopice ale inflamației limfocitare a căilor respiratorii în asociere cu boala celiacă. Toate caracteristicile s-au îmbunătățit semnificativ la o dietă fără gluten, sugerând o relație cauzală între boala celiacă și tuse.

Boala celiacă este asociată cu o serie de caracteristici extra-gastro-intestinale, inclusiv dermatită herpeteformă și ataxie. 4, 5 O serie de complicații pulmonare, inclusiv noduli pulmonari difși, fibroză interstițială și alveolită, au fost legate de boala celiacă. 6, 7 Spre deosebire de aceste rapoarte, bronhoalveolita limfocitară la pacientul nostru nu a fost asociată cu dovezi radiologice sau fiziologice evidente ale afectării parenchimale ale căilor respiratorii sau ale plămânilor și se manifestă doar ca reflex de tuse sporită. Rezultate patologice similare au fost raportate la subiecții cu boala Sjögren 8 și boala Crohn 9, deși, spre deosebire de cazul nostru, nu a fost stabilită o legătură cu tuse cronică și sensibilitate crescută la tuse.

Cazul nostru diferă, de asemenea, de rapoartele anterioare prin faptul că tusea și inflamația căilor respiratorii s-au îmbunătățit cu o dietă fără gluten. Îmbunătățirea majorității parametrilor a fost marcată și a depășit intervalul de încredere cunoscut de 95% pentru măsurile repetate sugerând o schimbare reală. 10-12 Acest lucru ar fi în concordanță cu o asociere cauzală între boala celiacă, tuse și bronhoalveolită limfocitară.

Boala celiacă poate fi privită ca o boală autoimună specifică organului și este asociată cu alte boli autoimune specifice organelor, inclusiv boala Grave și diabetul juvenil. 13 Un studiu recent controlat de caz a arătat o asociere puternică între bolile autoimune specifice organelor și tusea cronică idiopatică. 14 Ar trebui întreprinse studii suplimentare pentru a investiga posibilitatea ca o bronhoalveolită limfocitară similară să apară la o populație mai largă de pacienți cu tuse inexplicabilă.